Rationale: Pyoderma gangrenosum is a rare neutrophilic dermatosis. Misdiagnosis of pyoderma gangrenosum as an infection is not uncommon. Pyoderma gangrenosum can be associated with Koebner phenomenon and rarely results in systemic inflammatory response syndrome and shock.
Presenting concerns of the patient: A 61-year-old woman had recently started maintenance hemodialysis, using a tunneled catheter. She was admitted with fever and signs of inflammation at the catheter exit site and along the tunnel.
Diagnoses: The initial diagnosis was catheter-related tunnel infection. The exit site broke down into a 5 cm × 5 cm lesion typical of pyoderma, and a new similar lesion developed at a subcutaneous injection site in her abdomen. Clinical diagnosis of pyoderma gangrenosum was made. She remained febrile despite broad antibiotic coverage and catheter removal and developed systemic inflammatory response syndrome (SIRS) that necessitated transfer to intensive care unit.
Interventions: She responded well to fluids and intravenous steroids. Viral and bacterial cultures were negative throughout; echocardiography and computed tomography were unrevealing. Insertion of a new hemodialysis catheter was deferred as long as clinically possible, was undertaken while the patient was taking steroids, and was uncomplicated.
Outcomes: She remained hemodynamically stable and was discharged after rehabilitation. Her wounds slowly granulated and healed. Steroids were tapered.
Teaching points: To our knowledge, this is the first case report of a patient with pyoderma gangrenosum developing at the site of tunneled hemodialysis catheter. Our patient developed SIRS with no evidence of infection. We summarize 11 previous case reports of pyoderma leading to SIRS and responsive to steroids.
Justification: Le pyoderma gangrenosum est une dermatose neutrophile rare que l’on méprend souvent d’abord pour une infection. Cette affection qui peut être associée au phénomène de Koebner entraîne rarement un syndrome de réponse inflammatoire systémique (SRIS) et un choc.
Présentation du cas: Une femme de 61 ans qui avait récemment amorcé un traitement d’hémodialyse d’entretien par cathéter tunnelisé. À l’admission, la patiente présentait de la fièvre et des signes d’inflammation au point d’émergence du cathéter et le long du tunnel.
Diagnostic: On a d’abord diagnostiqué une infection du tunnel liée au cathéter. Le point d’émergence s’est étendu en une lésion de 5 cm x 5 cm typique du pyoderma et une nouvelle lésion similaire s’est développée sur l’abdomen à un point d’injection sous-cutanée. Un diagnostic clinique de pyoderma gangrenosum a été établi. La fièvre a persisté malgré une antibiothérapie étendue et le retrait du cathéter; la patiente a développé un SRIS qui a nécessité son transfert à l’unité des soins intensifs.
Intervention: La patiente a bien répondu à l’administration de liquides et de stéroïdes par voie intraveineuse. Les cultures virales et bactériennes sont demeurées négatives tout au long; l’échocardiographie et la tomodensitométrie étaient non révélatrices. L’insertion d’un nouveau cathéter d’hémodialyse a été reportée aussi longtemps que le permettait l’état clinique de la patiente. La réinsertion a été entreprise alors que la patiente était sous stéroïdes et elle n’a pas entraîné de complications.
Résultats: La patiente est restée hémodynamiquement stable et a obtenu son congé après la réinsertion. Les plaies ont granulé et guéri lentement. Les stéroïdes ont été réduits progressivement.
Enseignements tirés: À notre connaissance, il s’agit du premier cas rapporté d’une patiente atteinte de pyoderma gangrenosum développé au point d’émergence d’un cathéter d’hémodialyse tunnelisé. Notre patiente a développé un SRIS sans signe d’infection. Nous résumons 11 cas précédents de pyoderma ayant entraîné un SRIS et ayant répondu aux stéroïdes.
Keywords: Koebner phenomenon; hemodialysis tunneled catheter; pyoderma gangrenosum; systemic inflammatory response syndrome.
© The Author(s) 2022.