Objective: To determine if brain imaging in fetuses that underwent prenatal repair of neural tube defect (NTD) can predict the need for postnatal hydrocephalus treatment (HT) in the first year postpartum.
Methods: This was a retrospective study of fetuses diagnosed with open NTD that had in-utero myelomeningocele repair between April 2014 and April 2016. Independent variables were collected from four chronological sets of fetal images: presurgery ultrasound, presurgery magnetic resonance imaging (MRI), 6-week postsurgery MRI and predelivery ultrasound. The following independent variables were collected from all image sets unless otherwise noted: gestational age, head circumference, mean ventricular width, ventricular volume (MRI only), hindbrain herniation (HBH) score (MRI only), and level of lesion (LOL), defined as the upper bony spinal defect (presurgery ultrasound only). Based on these measurements, additional variables were defined and calculated including change in degree of HBH, ventricular width growth (mm/week) and ventricular volume growth (mL/week). The need for HT (by either ventriculoperitoneal shunt or endoscopic third ventriculostomy with choroid plexus cauterization) was determined by a pediatric neurosurgeon using clinical and radiographic criteria; a secondary analysis was performed using the MOMS trial criteria for hydrocephalus. The predictive value of each parameter was assessed by receiver-operating characteristics curve and logistic regression analyses.
Results: Fifty affected fetuses were included in the study, of which 32 underwent open hysterotomy and 18 fetoscopic repair. Two neonates from the open hysterotomy group died and were excluded from the analysis. The mean gestational ages for the presurgery ultrasound, presurgery MRI, postsurgery MRI and predelivery ultrasound were 21.8 ± 2.1, 22.0 ± 1.8, 30.4 ± 1.6 and 31.0 ± 4.9 weeks, respectively. A total of 16 subjects required HT. The area under the curve (AUC) of predictive accuracy for HT showed that HBH grading on postsurgery MRI had the strongest predictive value (0.86; P < 0.01), outperforming other predictors such as postsurgery MRI ventricular volume (0.73; P = 0.03), MRI ventricular volume growth (0.79; P = 0.01), change in HBH (0.82; P = 0.01), and mean ventricular width on predelivery ultrasound (0.73; P = 0.01). Other variables, such as LOL, mean ventricular width on presurgery ultrasound, mean ventricular width on presurgery and postsurgery MRI, and ventricular growth assessment by MRI or ultrasound, had AUCs < 0.7. Optimal cut-offs of the variables with the highest AUC were evaluated to improve prediction. A combination of ventricular volume growth ≥ 2.02 mL/week and/or HBH of 3 on postsurgery MRI were the optimal cut-offs for the best prediction (odds ratio (OR), 42 (95% CI, 4-431); accuracy, 84%). Logistic regression analyses showed that persistence of severe HBH 6 weeks after surgery by MRI is one of the best predictors for HT (OR, 39 (95% CI, 4-369); accuracy, 84%). There was no significant change in the results when the MOMS trial criteria for hydrocephalus were used as the dependent variable.
Conclusions: Persistence of HBH on MRI 6 weeks after prenatal NTD repair independently predicted the need for postnatal HT better than any ultrasound- or other MRI-derived measurements of ventricular characteristics. These results should aid in prenatal counseling and add support to the hypothesis that HBH is a significant driver of hydrocephalus in myelomeningocele patients. Copyright © 2019 ISUOG. Published by John Wiley & Sons Ltd.
Imágenes cerebrales prenatales para predecir el tratamiento postnatal de la hidrocefalia en fetos con reparación de defectos del tubo neural OBJETIVOS: Determinar si las imágenes cerebrales en fetos que se sometieron a reparación prenatal de defectos del tubo neural (DTN) pueden predecir la necesidad de tratamiento postnatal de la hidrocefalia (TH) en el primer año después del parto. MÉTODOS: Este fue un estudio retrospectivo de fetos diagnosticados con DTN aun abierto cuyo mielomeningocele fue reparado en el útero, entre abril de 2014 y abril de 2016. Se recolectaron variables independientes de cuatro conjuntos cronológicos de imágenes fetales: ecografía prequirúrgica, imágenes por resonancia magnética (IRM) prequirúrgica, imágenes por resonancia magnética (IRM) posquirúrgica a las seis semanas y ecografía previa al parto. Las siguientes variables independientes se recolectaron de todos los conjuntos de imágenes, a menos que se indique lo contrario: edad gestacional, perímetro cefálico, ancho ventricular medio, volumen ventricular (IRM solamente), puntaje de hernia del rombencéfalo (HR) (IRM solamente) y nivel de lesión (NDL), definido como el defecto espinal óseo superior (ecografía prequirúrgica solamente). A partir de estas mediciones se definieron y calcularon variables adicionales, como el cambio en el grado de HR, el aumento del ancho ventricular (mm/semana) y el aumento del volumen ventricular (mL/semana). La necesidad de TH (ya sea por derivación ventriculoperitoneal o por ventriculostomía endoscópica del tercer ventrículo y cauterización del plexo coroideo) fue determinada por un neurocirujano pediátrico utilizando criterios clínicos y radiográficos; se realizó un análisis secundario utilizando los criterios del estudio MOMS para la hidrocefalia. El valor predictivo de cada parámetro se evaluó mediante un análisis de la curva de la característica operativa del receptor y de la regresión logística. RESULTADOS: Se incluyeron en el estudio 50 fetos afectados, de los cuales 32 se sometieron a histerotomía abierta y 18 a reparación fetoscópica. Dos de los recién nacidos del grupo de histerotomía abierta murieron y fueron excluidos del análisis. Las edades gestacionales medias para la ecografía prequirúrgica, la IRM prequirúrgica, la IRM postoperatoria y la ecografía previa al parto fueron 21,8 ±2,1; 22,0 ±1,8; 30,4 ±1,6 y 31,0 ±4,9 semanas, respectivamente. Un total de 16 sujetos requirieron TH. El área bajo la curva (ABC) de precisión predictiva para la TH mostró que la clasificación de la HR en la IRM postoperatoria tuvo el valor predictivo más fuerte (0,86; P<0.01), por encima de otros valores predictivos como el volumen ventricular en la IRM posquirúrgica (0,73; P=0,03), el crecimiento del volumen ventricular en la IRM (0,79; P=0,01), cambios en la HR (0,82; P=0,01), y el ancho ventricular medio en la ecografía previa al parto (0,73; P=0,01). Otras variables, como el NDL, la anchura ventricular media en la ecografía prequirúrgica, la anchura ventricular media en la IRM prequirúrgica y posquirúrgica, y la evaluación del crecimiento ventricular mediante ecografía o IRM, tuvieron AUC <0,7. Para mejorar la predicción se evaluaron los límites óptimos de las variables con las AUC más altas. Los límites óptimos para la mejor predicción (razones de momios [RM], 42 [IC 95%: 4-431]; precisión, 84%) fueron una combinación de crecimiento del volumen ventricular ≥2,02 mL/semana y/o HR de 3 en la IRM postoperatoria. Los análisis de regresión logística mostraron que la persistencia de la HR grave a las 6 semanas después de la cirugía en IRM es uno de los mejores predictores de la TH (RM, 39 (IC 95%: 4-369); precisión, 84%). Los resultados no cambiaron de forma significativa cuando se utilizaron los criterios del estudio MOMS para la hidrocefalia como variable dependiente. CONCLUSIONES: La persistencia de la HR en la IRM 6 semanas después de la reparación prenatal de DTN predijo independientemente la necesidad de la TH postnatal mejor que cualquier ecografía o que otras mediciones de las características ventriculares a partir de IRM. Estos resultados deberían ayudar en el asesoramiento previo al parto y a apoyar la hipótesis de que la HR es un impulsor significativo de la hidrocefalia en pacientes con mielomeningocele.
神经管缺损修复胎儿的产前脑成像预测产后脑积水治疗 目的: 确定神经管缺损(NTD)胎儿进行产前修复时脑成像能否预测产后第一年脑积水治疗(HT)的必要性。 方法: 这是一个针对确诊罹患开放性神经管缺损，并在2014年4月至2016年4月之间接受宫内脊髓脊膜膨出修复的胎儿的回顾性研究。从四组按时间顺序排列的胎儿图像中收集独立变量:术前超声检查、术前磁共振成像(MRI)、6周术后MRI与分娩前超声检查。从全部图像组别中收集下列独立变量，另有注释的除外:胎龄、头围、平均脑室宽度、脑室容积(对MRI而言)、后脑疝脱(HBH)评分(对MRI而言)和病变程度(LOL)，定义为上骨性脊柱缺损(对术前超声检查而言)。根据这些测量值定义和计算了其他一些变量，包括HBH变化程度、脑室宽度增长率(毫米/周)及脑室容积增长率(毫升/周)。一位小儿神经外科医生采用临床和影像学标准确定需要HT(通过脑室腹腔分流术或内镜第三脑室造瘘术及脉络丛烧灼)，采用脑积水MOMS试验标准进行二次分析。通过受试者工作特征曲线和logistic回归分析评估每个参数的预测值。 结果: 研究了50个受影响的胎儿，其中32人接受了开放式子宫切开术，18人接受了胎儿镜修复术。接受开放式子宫切开术的一组中有两个新生儿死亡，没有列为分析对象。术前超声检查组、术前MRI组、术后MRI组与分娩前超声检查组的平均胎龄分别为21.8±2.1周、22.0±1.8周、30.4±1.6周和31.0±4.9周。总共16个受试者需要HT。HT预测精度曲线下面积(AUC)表明，术后MRI HBH评分的预测值是最高的(0.86; P<0.01)，超过术后MRI脑室容积(0.73; P=0.03)、MRI脑室容积增长率(0.79; P=0.01)、HBH变化率(0.82; P=0.01)及分娩前超声检查平均脑室宽度(0.73; P=0.01)之类的其他预测值。LOL、术前超声检查平均脑室宽度、术前术后MRI平均脑室宽度、以及MRI或超声检查脑室增长评估之类的其他变量的AUC小于0.7。评估了AUC最高的那几个变量的最佳临界值，以提高预测精度。脑室容积增长率≥2.02毫升/周和/或术后MRI 3个HBH的组合是实现最佳预测的最佳临界值(比值比(OR)，42 (95% CI, 4-431)；准确度，84%)。逻辑回归分析结果表明，MRI检查术后6周持续性重度HBH是HT的最佳预测值之一(OR, 39 (95% CI, 4-369)；精度，84%)。将脑积水MOMS试验标准用作因变量时，结果基本一样。 结论: 产前NTD修复后6周MRI检查持续性HBH独立预测出需要进行产后HT，好于任何脑室特征的超声检查或其他MRI检查值。这些数值应该有助于产前咨询，也印证了这样一个假设，即HBH是脊髓脊膜膨出患者脑积水的重要致病因素。.
Keywords: brain; fetal surgery; hydrocephalus; magnetic resonance imaging; myelomeningocele; neural tube defects; spina bifida; ventriculoperitoneal shunt.
Copyright © 2019 ISUOG. Published by John Wiley & Sons Ltd.